Aivojen subkortikaalisten rakenteiden morfometrian yhteys motoriseen suorituskykyyn CP-vammaisilla lapsilla

Abstract

CP-vamma (engl. cerebral palsy) kattaa laajan kirjon kehityksellisiä motorisen toiminnan häiriöitä. Aiheuttajana on yleensä aivoihin kohdistuva vamma tai poikkeama. Oireyhtymä on luonteeltaan pysyvä, mutta non-progressiivinen. Motoristen häiriöiden ohella esiintyy usein sensorisen prosessoinnin, kognition ja kommunikaation heikkenemistä. Aivojen magneettikuvauksella (MRI) havaitaan CP-vammassa usein valkean ja harmaan aineen katoa. Vaurioita ja poikkeamia tavataan aivoissa sekä kortikaalisella että subkortikaalisella tasolla. Sensorimotorisen toiminnan taso on usein CP-vammassa alentunut. Tämän havaintotutkimuksen tarkoituksena oli verrata subkortikaalisten rakenteiden morfometriaa CP-vammaisten lasten (CP-ryhmä) ja neurotyypillisesti kehittyneiden vertaisten (TD-ryhmä) välillä. Lisäksi tutkittiin morfometrian yhteyttä motorista suorituskykyä ja sensorimotorista integraatiota mittaavien testien tuloksiin.

Tutkimusotoksen muodostivat 31 CP:tä (ikä 13,3 ±2,2 v) ja 34 TD:tä (ikä 14,0 ± 2,4). CP-ryhmässä 18:lla oli hemiplegia ja 13:lla diplegia. Tutkittavien T1-painotetut aivojen MRI-kuvat tarkastettiin, käsiteltiin ja segmentoitiin MRI-analyysiin soveltuvalla kuvankäsittelyohjelmalla (FreeSurfer). Segmentointiprosessissa laskettiin tilavuudet aivorungolle, talamukselle, sekä pikkuaivojen valkealle (PIKKUWM) ja harmaalle aineelle (PIKKUGM). Lisäksi tarkasteltiin aivojen kokonaistilavuutta (KOKTIL) ja isoaivojen valkean aineen tilavuutta (ISOWM). Tutkittaville oli tehty useita motorista suorituskykyä ja sensorimotoriikka mittaavia toiminnallisia testejä. Nine-hole-peg testin (PEG ) ja Box & Block Testin (B &B) normalisoiduista tuloksista muodostettiin käsien motorista taitoa kuvaava muuttuja (MOTtaito ). Tutkittavilta arvioitiin sekä stereognosiaa (että kinestesiaa. Seisoma-asennon staattista tasapainoa (STABstaat) tarkasteltiin painelevymittauksella , ja kävelynaikaista dynaamista tasapainokykyä (STABdyn) inertiaalimittausyksiköillä (IMU).

Tuloksissa ilmeni selkeitä ryhmien välisiä eroja valikoitujen aivorakenteiden tilavuuksissa (p ≤ 0,001–0,027). Aivojen kokonaistilavuuden kontrollointi vaimensi eroja hieman (p ≤ 0,001–0,040), mutta kaiken kaikkiaan tilavuudet olivat kuitenkin CP:llä selvästi alhaisemmat kuin TD:llä. Sensorimotorisissa testeissä CP:n tulokset olivat huomattavasti TD:tä heikommat (p ≤ 0,001–0,006). Pienempi aivorungon tilavuus oli yhteydessä heikompaan käden kinestesiaan (r = –0,298; p = 0,049). Heikompi MOTtaito oli yhteydessä pienempään tilavuuteen sekä aivorungossa (r = 0,378; p = 0,010), että talamuksessa (ρ = 0,386; p = 0,016). Usean muuttujan lineaariseen regressiomalliin (MLR) sisällytettiin kontrollimuuttujiksi ikä, sukupuoli ja aivojen kokonaistilavuus. Aivorungon havaittiin ennustavan merkitsevästi (β = –0,45; p = 0,020) kinestesiaa (R2 = 0,37; p = 0,001). Pienempi aivorunko ennusti heikompaa kinestesiaa. Ryhmien väliset erot rakenteellisissa ja motorisissa muuttujissa vastasivat hypoteeseja ja mukailivat aikaisempaa tutkimustietoa. Aivorunko vaikuttaa keskeiseltä rakenteelta, joka voi selittää CP-vamman sensorimotorisia oireita. Aivorungon tilavuuden yhteys kinestesiaan heijastelee rakenteen tärkeää roolia motorisen suunnittelun ja toteutuksen mahdollistajana.

Cerebral palsy (CP) encompasses a large variety of developmental motor disorders, often caused by an injury or abnormality in the brain. The condition is permanent but non-progressing. In addition to motor impairments, decline in sensory processing, cognition and communication is observed often. Magnetic resonance imaging (MRI) of the brain has been used to detect loss of white and grey matter volumes in CP. Lesions and abnormalities are observed on both cortical and subcortical levels alike. Manual fine motor dexterity, as well as balance and other measures of sensorimotor function are often decreased in CP. The purpose of this observational study was to compare subcortical structural morphometry between children with CP and their typically develop peers (TD). The association of morphometry on measures of motor performance and sensorimotor integration was also investigated.

The study sample consisted of 31 CP (13,3 ±2,2 years old) and 34 TD (14,0 ±2,4 years old) children. Among the CP group 18 were hemiplegic and 13 were diplegic. T1-weighted MRI of the brain was inspected, processed and segmented with an image processing software (FreeSurfer) suited for morphometry analysis. The segmentation yielded volumes for brainstem, thalamus, cerebellar white (PIKKUWM) and grey matter (PIKKUGM). The total brain volume (KOKTIL) was also examined, in addition to cerebral white matter volume (ISOWM). The subjects went through multiple tests assessing sensorimotor performance. Nine hole peg test (PEG) and Box & Block Test (B&B) yielded a variable describing manual motor skill (MOTtaito). Stereognosia and kinesthesia were assessed. Postural static stability (STABstaat) was determined on a force plate. Dynamic stability (STABdyn) during walking was assessed via wearable inertial measurement units (IMU).

Significant group differences were found in the selected brain structures (p ≤ 0,001–0,027). Controlling for total brain volume attenuated the between groups effect slightly (p ≤ 0,001–0,040), but overall, the volumes were significantly lower in CP compared to TD. Sensorimotor test scores were significantly lower in CP (p ≤ 0,001–0,006). Lesser volume of the brainstem was associated with decreased kinesthesia (r = –0,298; p = 0,049). Lesser MOTtaito was associated with a greater volume in brainstem (r = 0,378; p = 0,010) and thalamus (ρ = 0,386; p = 0,016). Age, sex, and total brain volume were entered into multiple linear regression (MLR) as control variables. Brainstem (β = –0,45; p = 0,020) predicted kinesthesia significantly (R2 = 0,37; p = 0,001). Smaller brainstem volumes predicted decreased kinesthesia. Group differences in both structural and motor variables were in line with the hypotheses. Brainstem seems to be a central structure that could explain the sensorimotor symptoms in CP. The association of brainstem with kinesthesia its vital role in enabling motor planning and execution.